📇 Rhumatologue · PARIS CEDEX 10 · (75) · Hospitalier
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Blood · 2011
Abstract Erdheim-Chester disease (ECD) is a rare form of non-Langerhans histiocytosis, with noncodified therapeutic management and high mortality. No treatment has yet been shown to improve survival in these patients. We conducted a multicenter prospective observational cohort study to assess whether extraskeletal manifestations and interferon-α treatment would influence survival in a large cohort of ECD patients. To achieve this goal, we thoroughly analyzed the clinical presentation of 53 patients with biopsy-proven ECD, and we performed a survival analysis using Cox proportional hazard model. Fifty-three patients (39 men and 14 women) with biopsy-proven ECD were followed up between November 1981 and November 2010. Forty-six patients (87%) received interferon-α and/or PEGylated interferon-α. Multivariate survival analysis using Cox proportional hazard model revealed that central nervous system involvement was an independent predictor of death (hazard ratio = 2.51; 95% confidence interval, 1.28-5.52; P = .006) in our cohort. Conversely, treatment with interferon-α was identified as an independent predictor of survival (hazard ratio = 0.32; 95% confidence interval, 0.14-0.70; P = .006). Although definitive confirmation would require a randomized controlled trial, these results suggest that interferon-α improves survival in ECD patients. This may be seen as a significant advance, as it is the first time a treatment is shown to improve survival in this multisystemic disease with high mortality.
AIDS (London, England) · 2006
Lancet (London, England) · 2021
Source PubMed · Recherche par auteur (homonymes possibles, vérifier l'affiliation).
Open forum infectious diseases · 2019 · Journal Article
Jacquier H, Fihman V, Amarsy R, Vicaut E, et al.
Presse medicale (Paris, France : 1983) · 2018 · Comparative Study
Demorat H, Lopes A, Chopin D, Delcey V, et al.
Medicine · 2016 · Journal Article
Jarrin I, Sellier P, Lopes A, Morgand M, et al.
Blood · 2011 · Journal Article
Arnaud L, Hervier B, Néel A, Hamidou MA, et al.
Journal of immunology (Baltimore, Md. : 1950) · 2009 · Journal Article
Bourgarit A, Carcelain G, Samri A, Parizot C, et al.
AIDS (London, England) · 2006 · Journal Article
Bourgarit A, Carcelain G, Martinez V, Lascoux C, et al.
European journal of clinical microbiology & infectious diseases : official publication of the European Society of Clinical Microbiology · 2023 · Case Reports
Mathurin M, Devatine S, Kopp-Derouet A, Guillonnet A, et al.
Joint bone spine · 2017 · Case Reports
Abbara S, Georgin-Lavialle S, Stankovic Stojanovic K, Bachmeyer C, et al.
Presse medicale (Paris, France : 1983) · 2009 · Case Reports
Errera MH, Navarro A, Delcey V, Bergmann JF, et al.
Clinical microbiology and infection : the official publication of the European Society of Clinical Microbiology and Infectious Diseases · 2024 · Journal Article
Dinh A, Duran C, Ropers J, Bouchand F, et al.
JAMA network open · 2021 · Journal Article
Dinh A, Duran C, Ropers J, Bouchand F, et al.
Blood · 2012 · Journal Article
Gérard L, Michot JM, Burcheri S, Fieschi C, et al.
Southern medical journal · 2012 · Comparative Study
Gambier N, Simoneau G, Bihry N, Delcey V, et al.
Rheumatology (Oxford, England) · 2012 · Case Reports
Noel N, Hutié M, Wechsler B, Vignes S, et al.
Lancet (London, England) · 2021 · Journal Article
Dinh A, Ropers J, Duran C, Davido B, et al.